Aromás aminosav-dekarboxiláz hiány

Az aromás aminosav dekarboxiláz hiánya egy ritka autoszomális recesszív genetikai betegség, amelyet a megfelelő enzimet kódoló DDC gén mutációi okoznak .

Tünetek

A betegség első tünetei több hónapos korban jelentkeznek (átlagosan 2,7 hónap). [1] A leggyakoribb tünetek a következők:

Egyes betegeknél agyi folsavhiány alakulhat ki , mivel a túlzott L-dopamin kimeríti a metilcsoport-donorokat, például az S-adenozil-metionint és az 5-MTHF-et . Az ilyen betegekről kimutatták, hogy szabályozzák az 5-MTHF-tartalmat a cerebrospinális folyadékban , és folinsavat írnak fel az agyi folsavhiány korrigálására. [1] [2]

Etiológia

Az aromás aminosavak dekarboxilázának megzavarása szerotonin , dopamin , noradrenalin és epinefrin hiányához vezet .

Epidemiológia

Egy 2017-ben kiadott konszenzusos iránymutatás szerint 2017-ig 117 egyedi esetet idéztek a tudományos irodalom. A betegség első ismert eseteit 1990 -ben írták le . Az említett betegek közül 56 férfi, 42 nő volt, 19 betegnél pedig nem jelezték a nemet. [egy]

Diagnosztika

Ha a tünetek összessége alapján gyanítja a betegség jelenlétét, a páciens agy-gerincvelői folyadékának elemzését végzik el. Ha a CSF-minta hiányos, a diagnózis genetikai elemzéssel és az aromás aminosav-dekarboxiláz aktivitás mérésével igazolható.

A CSF-minta elemzésekor megfigyelhető tipikus minta az 5-hidroxi-indol-ecetsav (5-HIAA), a homovanillinsav (HVA), a 3-metoxi-4-hidroxi-fenil -glikol (MHPG) csökkent szintje, normál pterinekszint mellett, beleértve a neopterint és biopterin , valamint a 3-O-metildopamin (3-OMD), az L-DOPA és az 5-hidroxi-triptofán (5-HTP) emelkedett szintje . [egy]

Terápia

Jelenleg a betegség gyógyíthatatlan, de a tünetek egy része enyhíthető gyógytorna, rehabilitációs terápia, logopédia segítségével. Egyes betegeknél enterális táplálásra lehet szükség a rágási és lenyelési problémák miatt.

A neurotranszmitterek elégtelensége gyógyszeres kezeléssel kompenzálható. Így dopamin-agonistákat, például rotigotint és pramipexolt , valamint monoamin-oxidáz inhibitorokat , például szelegilint használnak . Szükséges lehet gyógyszerek felírása a diszkinézia korrigálására, a székrekedés leküzdésére és más tünetek korrigálására.

A 2010-es években kifejlesztették az eladocagen exuparvovec nevű génterápiás gyógyszert , amely egy vírusvektor, amely a DDC gén humán cDNS -ét hordozza. A gyógyszer sikeresen bebizonyította magát a klinikai vizsgálatok során, [3] és 2022 májusától az európai egészségügyi hatóságok felülvizsgálati folyamata zajlik. [négy]

Jegyzetek

  1. 1 2 3 4 5 Tessa Wassenberg, Marta Molero-Luis, Kathrin Jeltsch, Georg F. Hoffmann, Birgit Assmann. Konszenzusos irányelv az aromás l-aminosav-dekarboxiláz (AADC) hiányának diagnosztizálásához és kezeléséhez  // Orphanet Journal of Rare Diseases. - 2017. 01 18. - T. 12 , sz. 1 . - S. 12 . — ISSN 1750-1172 . - doi : 10.1186/s13023-016-0522-z .
  2. Simon Pope, Rafael Artuch, Simon Heales, Shamima Rahman. Agyi foláthiány: Analitikai vizsgálatok és differenciáldiagnózis  // Journal of Herited Metabolic Disease. - 2019-07. - T. 42 , sz. 4 . – S. 655–672 . — ISSN 1573-2665 . - doi : 10.1002/jimd.12092 . Archiválva az eredetiből: 2019. április 17.
  3. Tai CH, Lee NC, Chien YH, Byrne BJ, Muramatsu SI, Tseng SH, Hwu WL (2022. február). „Az eladocagene exuparvovec hosszú távú hatékonysága és biztonságossága AADC-hiányban szenvedő betegeknél”. Molekuláris terápia: az American Society of Gene Therapy folyóirata . 30 (2): 509-518. DOI : 10.1016/j.ymthe.2021.11.005 . PMID  34763085 .
  4. Upstaza: EB-döntés függőben | Európai Gyógyszerügynökség . Archiválva az eredetiből 2022. május 25-én.