Pitt-Hopkins szindróma

A Pitt-Hopkins-szindróma  egy ritka genetikai rendellenesség , amelyet mentális retardáció , széles száj és jellegzetes arcvonások , valamint légszomjjal járó időszakos hiperventiláció jellemez [1] . A Pitt-Hopkins-szindróma további feltárásával a fejlődési rendellenességek spektruma bővül, és a szorongással , az autizmussal [2] , az ADHD -vel és az érzékszervi rendellenességekkel kapcsolatos problémákat is magában foglalhat. Ennek oka a 18. kromoszóma rendellenessége. Különösen a TCF4 gén elégtelen expressziója okozza [1] .

Ez a szindróma D. Pitt és I. Hopkins, a Kew -i The Children's Cottages Training Center és a Melbourne -i Royal Children's Hospital munkatársairól kapta a nevét , akik 1978-ban írták le [3] .

A Pitt-Hopkins-szindrómát hagyományosan súlyos kognitív károsodással társították, de a valódi intelligenciát nehéz mérni a motoros és beszédproblémák miatt. Az augmentatív kommunikáció és a fejlettebb terápiák révén sok ember sokkal többet érhet el, mint azt eredetileg gondolták. Világossá vált, hogy a Pitt-Hopkins-betegek kognitív képességei szélesebb körrel rendelkeznek, mint azt a tudományos irodalom nagy része beszámolja. A kutatók sejt- és rágcsálómodelleket fejlesztettek ki a Pitt-Hopkins-kezelések tesztelésére [4] .

A Pitt-Hopkins-szindróma prevalenciáját 1:11 000 és 1:41 000 közé becsülik [5] .

Diagnosztika

Nincsenek specifikus diagnosztikai kritériumok, de több tünet is alátámasztja a Pitt-Hopkins-szindróma diagnózisát. Néhány példa: az arc diszmofizmusa, a korai kezdetű globális fejlődési késés, közepes vagy súlyos mentális retardáció , légzési elégtelenség, és nincs más jelentős veleszületett rendellenesség [6] .

A jelentések szerint a Pitt-Hopkins-szindrómában szenvedők fele epilepsziás rohamokkal küzd gyermekkortól késő serdülőkorig [5] .

Az áldozatok körülbelül 50%-a rendellenességeket mutat az agy szerkezetében. Ezek közé tartozik a corpus callosum hypoplasiája, a csőr vagy gerinc hiánya ( rostrum ) és a gerinc hátsó része ( lépcső ), az oldalkamrák felé kiálló domború caudatus magok jelenléte .

Az elektroencefalogram a lassú komponensek feleslegét mutatja.

A klinikai diagnózis szerint a Pitt-Hopkins-szindróma ugyanabba a csoportba tartozik, mint a pervazív fejlődési rendellenességek [7] .

Ha egy betegnél Pitt-Hopkins-szindróma gyanúja merül fel, általában a TCF4 gén genetikai vizsgálatát végzik el [5]

Differenciáldiagnózis

A Pitt-Hopkins-szindróma tünetileg hasonló az Angelman -szindrómához , a Rett-szindrómához és a Mowat-Wilson-szindrómához [8] .

Az Angelman-szindróma leginkább a Pitt-Hopkins-szindrómához hasonlít. Mindkét esetben a betegeknek nincs beszédük, és "boldog" karakterük van. Az összes változat közül a Rett-szindróma hasonlít a legkevésbé a Pitt-Hopkins-szindrómához. Ezt a szindrómát progresszív encephalopathiának tekintik. Az Angelman-szindrómától és a Rett-szindrómától sem hiányoznak a Pitt-Hopkins-szindrómára jellemző arcvonások. A Mowat-Wilson-szindróma korai csecsemőkorban jelentkezik, és jellegzetes arcrendellenességek jellemzik [8] .

Történelem

Ezt a szindrómát először 1978-ban írta le D. Pitt és I. Hopkins (The Children's Cottages Training Centre, Kew and Royal Children's Hospital, Melbourne, Ausztrália) két nem rokon betegnél [3] .

Phillip Beales ,  a Gyermekegészségügyi Intézet professzora felvetette, hogy a vad gyermek, Peter szenvedett ebben a betegségben [9] .

Jegyzetek

  1. 1 2 A TCF4 haploinsufficienciája szindrómás mentális retardációt okoz intermittáló hiperventillációval (Pitt-Hopkins szindróma  ) . Letöltve: 2012. március 16. Az eredetiből archiválva : 2012. szeptember 15.
  2. A Pitt-Hopkins-szindróma utat mutathat az autizmus kezeléséhez . Daniel R. Weinberger (2019. május). Letöltve: 2021. november 4. Az eredetiből archiválva : 2019. október 31.
  3. 1 2 Pitt D., Hopkins I. 1978. Mentális retardáció, tág száj és időszakos túllégzés szindróma. // Aust. paed. J., 14(3):182-184
  4. Autizmus elleni gyógyszer? A Pitt-Hopkins-szindróma lehetséges kezelése nyomokat kínál; PTHS . A beszélgetés (honlap) . Letöltve: 2019. július 10. Az eredetiből archiválva : 2020. október 26.
  5. ↑ 1 2 3 Sweetser, David A.; Elsharkawi, Ibrahim; Yonker, Lael és Steeves, Marcie (1993), Adam, Margaret P.; Ardinger, Holly H. & Pagon, Roberta A. és munkatársai, szerk., Pitt-Hopkins Syndrome , University of Washington, Seattle, PMID 22934316 , < http://www.ncbi.nlm.nih.gov/books/NBK100240 / > . Letöltve: 2019. február 3. Archiválva : 2020. augusztus 13. a Wayback Machine -nél 
  6. Pitt-Hopkins szindróma // Orvosi genetikai összefoglalók . - Nemzeti Biotechnológiai Információs Központ (NCBI), 2012. - ISBN Könyvespolc-azonosító: NBK66129. Archiválva : 2020. október 26. a Wayback Machine -nél
  7. Sweatt, J. David (2013. május). "Pitt-Hopkins szindróma: értelmi fogyatékosság a TCF4 által szabályozott géntranszkripció elvesztése miatt" . Kísérleti és molekuláris gyógyászat . 45 (5): e21. DOI : 10.1038/emm.2013.32 . ISSN  2092-6413 . PMC  3674405 . PMID23640545  . _
  8. ↑ 1 2 Zollino, Marcella; Marangi, Giuseppe (2015. szeptember). "Pitt-Hopkins szindróma és differenciáldiagnózis: molekuláris és klinikai kihívás" . Journal of Pediatric Genetics . 04 (3): 168-176. DOI : 10.1055/s-0035-1564570 . ISSN  2146-4596 . PMC  4918722 . PMID  27617128 .
  9. Megan Lane. Ki volt a Vadfiú Péter?  (angol) . BBC News Magazine . BBC. Letöltve: 2012. március 16. Az eredetiből archiválva : 2012. szeptember 15.