Wiskott-Aldrich szindróma fehérje

Wiskott-Aldrich szindróma

PDB renderelés 1cee alapján.
Elérhető struktúrák
EKT Ortológus keresés: PDBe , RCSB
Azonosítók
SzimbólumVOLT  ; IMD2; SCNX; THC THC1; DARÁZS
Külső azonosítókOMIM:  300392 MGI :  105059 HomoloGene :  30970 GeneCards : WAS Gene
RNS expressziós profil
Több információ
ortológusok
KilátásEmberiEgér
Entrez745422376
EgyüttesENSG00000015285ENSMUSG00000031165
UniProtP42768P70315
RefSeq (mRNS)NM_000377NM_009515
RefSeq (fehérje)NP_000368NP_033541
Locus (UCSC)Chr HG1436_HG1432_PATCH:
48,68 – 48,69 Mb
Chr X:
8,08 – 8,09 Mb
Keresés a PubMedben[egy][2]

A  Wiskott -Aldrich-szindróma fehérje ( WASp ) 502 aminosavból áll [1] , és összetett doménszerkezettel rendelkezik. Hematopoietikus sejtekben expresszálódik , és fontos szerepet játszik a citoszkeletális átszervezésben , a jelátvitelben és az apoptózisban [2] .

A WAS-gén, amelynek mutációi Wiskott-Aldrich-szindróma kialakulásához vezetnek, az X-kromoszóma rövid karján , az Xp11.4-Xp11.21 régióban található. Pontosabban, a WAS gén 48 683 789 és 48 691 426 bázispár között található az X kromoszómán [3] . Géntérképezést 1994-ben végeztek, és azt találták, hogy a WAS gén 12 exonból és 11 intronból áll [4] , amelyek teljes hossza megközelítőleg 1800 bázispár [5] [6] .

A WASp fehérje C-terminálisán, egymáshoz közel, a monomer aktin és az Arp2/3 komplex kötődoménjei találhatók. Ez biztosítja ezen molekulák térbeli konvergenciáját, és megkönnyíti az aktin polimerizációs folyamatát. A fehérje N-terminálisán és központi részén különböző szabályozó domének (WH1, GBD, Polu-Pro-site) találhatók, amelyek számos speciális fehérjemolekulával és membránfoszfolipiddel kölcsönhatásba lépnek. Így a WASp fehérje közvetítőként szolgálhat különböző specifikus faktorok membránszerkezetekkel való kölcsönhatásában, és részt vehet az aktin polimerizációs folyamatában [7] [8] .

A WASp fehérje szintéziséért felelős gén mutációja a fehérje hibás formájának megjelenéséhez vagy teljes hiányához vezet, ami immunitás és vérzéscsillapítási rendellenességek kialakulásához vezet. Legalább 350 mutáció ismert [3] a WAS génben, amely az X-hez kötött Wiskott-Aldrich szindróma kialakulásáért felelős. Legtöbbjük nukleotid szubsztitúció (missense/nonsense mutációk), splicing mutációk és kis deléciók. Kis beillesztéseket és nagy deléciókat is észlelnek [9] .

A missense mutációban szenvedő betegeknél a betegség általában enyhe lefolyású, főként thrombocytopeniában nyilvánul meg. A különféle deléciókkal, nukleotid inszerciókkal, nonszensz mutációkkal és splice hely mutációkkal rendelkező betegeket súlyosabb klinikai megnyilvánulások jellemzik [10] [11] .

Jegyzetek

  1. P42768[1-502], Wiskott-Aldrich szindróma fehérje, Homo sapiens
  2. Wiskott-Aldrich szindróma . Összefoglaló (pdf) . orpha.net (2013) . Hozzáférés dátuma: 2017. január 7. Az eredetiből archiválva : 2017. január 7.
  3. 1 2 A US National Library of Medicine szolgáltatása: Genetics Home Reference . Letöltve: 2013. augusztus 4. Az eredetiből archiválva : 2013. július 4..
  4. WAS - Wiskott-Aldrich szindróma (ekcéma-thrombocytopenia) Archivált 2014. február 1. , Az ázsiai elsődleges immunhiányos betegségek (RAPID) forrása
  5. Derry JM , Ochs HD , Francke U. Wiskott-Aldrich szindrómában mutált új gén izolálása.  (angol)  // Cell. - 1994. - 1. évf. 78. sz. 4 . - P. 635-644. — PMID 8069912 .
  6. chrX:48542185-48549817 7 633 bp. UCSC genomböngésző az emberi febr. 2009 (GRCh37/hg19) Összeszerelés
  7. Gusev N. B. A nem izomsejtek mozgása és az aktin mikrofilamentumok átszervezése // Soros Educational Journal. - 2001. - V. 7., 7. sz. - S. 9-16.
  8. Thrasher AJ , Burns S. Wiskott-Aldrich szindróma: a hematopoietikus citoszkeletális szabályozás zavara.  (angol)  // Mikroszkópos kutatás és technika. - 1999. - 1. évf. 47. sz. 2 . - P. 107-113. - doi : 10.1002/(SICI)1097-0029(19991015)47:2<107::AID-JEMT3>3.0.CO;2-H . — PMID 10523789 .
  9. Adatbázis: HGMD - Human Gene Mutation Database.
  10. ↑ Lemahieu V. , Gastier JM , Francke U. A Wiskott-Aldrich szindróma fehérjegénjének új mutációi és hatásaik a transzkripciós, transzlációs és klinikai fenotípusokra.  (angol)  // Humán mutáció. - 1999. - 1. évf. 14. sz. 1 . - P. 54-66. — doi : 10.1002/(SICI)1098-1004(1999)14:1<54::AID-HUMU7>3.0.CO;2-E . — PMID 10447259 .
  11. Lutskiy MI , Rosen FS , Remold-O'Donnell E. Genotípus-proteotípus kapcsolat a Wiskott-Aldrich szindrómában.  (angol)  // Journal of Immunology (Baltimore, Md.: 1950). - 2005. - 20. évf. 175. sz. 2 . - P. 1329-1336. — PMID 16002738 .

Linkek

Sermyagina I. G., Zabnenkova V. V., Kondratenko I. V., Polyakov A. V., A Wiskott-Aldrich szindróma DNS diagnosztikája // Orvosi genetika, 2009, 8. v., N6 (84), o. 34-39  (nem elérhető link)